только для медицинских специалистов

Консультант врача

Электронная медицинская библиотека

Раздел 4 / 18
Страница 5 / 8

1. Краткая информация

Внимание! Часть функций, например, копирование текста к себе в конспект, озвучивание и т.д. могут быть доступны только в режиме постраничного просмотра.Режим постраничного просмотра
 
 
 

При связывании cGAS циклический гуанозинмонофосфат-аденозинмонофосфат (cGAMP) высвобождается в качестве второго мессенджера, который связывает STING, что приводит к фосфорилированию TANK-связывающей киназы 1 (TBK1) и регуляторного фактора интерферона 3 (IRF-3). Затем IRF3 транслоцируется в ядро, что приводит к транскрипции IFNB1 (интерферона в)- Патогенные мутации STING активируют путь, приводящий к транскрипции IFNB1 повышенному уровню его в сыворотке и повышенному фосфорилированию STAT-1 в T и B лимфоцитах [44].

Спондилохондродисплазия (SPENCD)

Заболевание наследуется по аутосомно-рецессивному типу, обусловлено мутацией в гене ACP5, кодирующем устойчивую к тартрату щелочную фосфатазу, которая дефосфолирирует и инактивирует остеопонтин - цитокин, регулирующий костеобразование [45, 46]. Остеопонтин способствует прикреплению остеобластов и остеокластов к экстрацеллюлярному матриксу в процессе остеогенеза. Кроме того, остеопонтин необходим для TLR9-зависимой продукции IFNb pDC. Наличие постоянно активированного остеопонтина у пациентов со спондилоэнхондродисплазией обусловливает повышение костной резорбции и сопровождается гиперпродукцией IFNI типа [47].

ISG15 дефицит

Причиной заболевания является аутосомно-рецессивная мутация в гене ISG15, который кодирует убиквитиноподобный протеин. При отсутствии ISG15 в клетках снижается количество убиквитин-специфической протезы 18 (USP18), что приводит к усилению синтеза интерферонов I типа [48, 49].

Дефицит убиквитин-специфической протеазы 18

Заболевание обусловлено аутосомно-рецессивной мутацией в гене USP18, который кодирует убиквитин-специфическую протеазу 18 [50]. Убиквитин-специфическая протеаза 18 (USP18) является ключевым негативным регулятором передачи сигналов IFN I типа, ее дефицит сопровождается гиперпродукцией IFN I типа [51].

Трихогепатоэнтерический синдром 2

Заболевание наследуется по аутосомно-рецессивному типу, обусловлено мутацией в гене SKIV2L, который кодирует белки SKI2 и SKI3, образующие комплекс SKI8. Комплекс SKI8 является кофактором цитозольной экзосомы, учавствующей в деградации аберрантных молекул мРНК [52-54].

1.3 Эпидемиология

Интерферонопатии являются редкой патологией, их встречаемость варьирует от 1:10000 до 1:1000000 человек. По данным литературы наиболее часто встречается синдром Айкарди-Гутьереса [55]. Частота недавно описанных заболеваний (например, PRAAS2) не подлежит подсчету, такие случаи в литературе на сегодняшний день единичные [36].